Atrofia muscular espinal: nuevos paradigmas terapéuticos

La atrofia muscularespinal (AME) es una enfermedad neurodegenerativa de herencia autosómica recesiva,que ocasiona degeneración de las motoneuronas del asta anterior medular,con la consecuente debilidad muscular. Los pacientes con AME tipo 1 o enfermedad de WerdnigHoffmann representan el 50% de todos...

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Bibliographic Details
Authors: Jiménez Marina, Lorena, González Santiago, María del Pilar, Gómez Carrasco, José Ángel
Format: article
Publication Date:2020
Country:España
Institution:Universidad de Alcalá (UAH)
Repository:e_Buah Biblioteca Digital Universidad de Alcalá
Language:Spanish
OAI Identifier:oai:ebuah.uah.es:10017/43142
Online Access:http://hdl.handle.net/10017/43142
https://dx.doi.org/10.37536/RIECS.2020.5.1.211
Access Level:Open access
Keyword:Atrofia muscular espinal
Enfermedad de Werdnig Hoffmann
Oligonucleótido antisentido
Nusinersen
Terapia génica
Zolgensma
Spinal muscular atrophy
Werdnig Hoffmann ́sdisease
Antisense oligonucleotide
Medicina
Enfermería
Fisioterapia
Deportes
Medicine
Nursery
Sports
Physical therapy
Description
Summary:La atrofia muscularespinal (AME) es una enfermedad neurodegenerativa de herencia autosómica recesiva,que ocasiona degeneración de las motoneuronas del asta anterior medular,con la consecuente debilidad muscular. Los pacientes con AME tipo 1 o enfermedad de WerdnigHoffmann representan el 50% de todos los tipos de AME. Es la primera causa genética de mortalidad en lactantes, debidoprincipalmente a complicaciones respiratorias.El tratamiento incluye un abordaje multidisciplinar. Tras la aprobación del oligonucleótido antisentido Nusinersen, basado en los resultados de dos estudios pivotales: ENDEAR (AME de inicio temprano) y CHERISH (AME de inicio tardío), que han demostradomejorías significativas tanto en la supervivencia como en la función motora de los pacientescon AME, se ha producido un cambio de paradigma en el tratamiento de la enfermedad.Además, existen nuevas líneas de investigación conterapia génica, aprobándose recientemente porla Food and Drug Administrationde Estados Unidos(FDA), AVXS-101 (Zolgensma®), una nueva terapia de reemplazo génico. Presentamos un caso clínico de una lactante de 7 meses con hipotonía, conclínica y pruebas neurofisiológicas compatibles con atrofia muscular espinal, confirmándose mediante estudio genético, en la que se iniciótratamiento con Nusinersen al diagnóstico, apreciándose una ligera mejoría en la función motora y estabilidad desde el punto de vista respiratorio.Nunca antes ha sido tan importante el diagnóstico y tratamiento precoces, ya que los resultados delas nuevas terapias se relacionan directamente con el tratamiento temprano.