Genética molecular y biomarcadores de la enfermedad de Wilson

[ES] La enfermedad de Wilson (EW) es un trastorno hereditario del metabolismo del cobre causado por mutaciones en ATP7B, que codifica una proteína transportadora de cobre en el hígado. Su mal funcionamiento provoca un fallo en la excreción biliar de cobre y una acumulación progresiva de este metal e...

Descripción completa

Detalles Bibliográficos
Autor: Sánchez Monteagudo, Ana
Tipo de recurso: tesis doctoral
Fecha de publicación:2021
País:España
Institución:Universitat Politècnica de València (UPV)
Repositorio:RiuNet. Repositorio Institucional de la Universitat Politécnica de Valéncia
Idioma:español
OAI Identifier:oai:riunet.upv.es:10251/171454
Acceso en línea:https://riunet.upv.es/handle/10251/171454
Access Level:acceso abierto
Palabra clave:Secuenciación de ATP7B
Secuenciación de nueva generación
Enfermedad de Wilson
Metabolismo del cobre
Diagnóstico molecular
MicroRNAs circulantes
Next-generation sequencing
Wilson disease protein
Copper metabolism
Molecular diagnostics
ATP7B sequencing
Descripción
Sumario:[ES] La enfermedad de Wilson (EW) es un trastorno hereditario del metabolismo del cobre causado por mutaciones en ATP7B, que codifica una proteína transportadora de cobre en el hígado. Su mal funcionamiento provoca un fallo en la excreción biliar de cobre y una acumulación progresiva de este metal en el organismo, especialmente en hígado y cerebro. En este trabajo, se explora la posible utilidad de miRNAs circulantes en plasma para identificar biomarcadores que sirvan para controlar la progresión de la enfermedad en pacientes con EW bajo tratamiento. Los modelos desarrollados para cada miRNA mostraron un buen rendimiento al clasificar a los pacientes con factores de evolución desfavorable, por lo que estos tres miRNAs se proponen como candidatos para mejorar el seguimiento clínico o para respaldar la eficacia de nuevas terapias en la EW.