| Sumario: | Objetivo: apresentar um caso de Síndrome de Rubinstein-Taybi (SRT) e relatar o acometimento das alterações que caracterizam a doença, com ênfase na cavidade oral. Relato do Caso: paciente do sexo masculino, 25 anos, feoderma, que compareceu a Associação Brasileira de Odontologia do Rio de Janeiro - Centro Odontológico para Pacientes Especiais (COPE-ABORJ) com o diagnóstico médico da SRT, acompanhado da responsável. A mesma relatou que, diante dos problemas odontológicos apresentados pelo paciente, procurou vários serviços e todos negaram atendimento. Ao exame extraoral, foram observados: baixa estatura, microcefalia, orelhas deformadas, olhos inclinados para baixo, desvio de septo com pirâmide nasal alta, sobrancelhas grossas e curvadas, polegares e hálux alargados, pés planos, deficiência mental e dificuldade de comunicação. Os exames laboratoriais não mostraram alteração e o paciente também não apresentou comprometimento cardíaco. Durante o exame intraoral e radiográfico, foi observado mordida cruzada, agenesia de alguns elementos, dentes girovertidos e apinhados, palato estreito e profundo, quantidade alta de biofilme generalizado e múltiplos dentes com lesões cariosas. A conduta utilizada neste caso foi, através de técnicas de controle do comportamento, realizar instruções de higiene oral e controle da dieta, profilaxia, aplicação tópica de flúor e adequação do meio bucal, além de raspagem periodontal, restaurações com cimento de ionômero de vidro convencional e resina composta fotopolimerizável e exodontias. Conclusão: este caso demonstra a importância do cirurgião-dentista reconhecer a SRT, auxiliar no diagnóstico e garantir ao paciente um tratamento odontológico ambulatorial adequado e focado na prevenção e promoção de saúde.
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