Relación estructura-función de la enzima uroporfirinógeno descarboxilasa: Implicancias para la comprensión y el tratamiento de la porfiria cutánea tarda

La uroporfirinógeno descarboxilasa humana (UROD-h) es la quinta enzima del camino biosintético del hemo y su actividad deficiente, relacionada a mutaciones en su gen, se encuentra asociada a un subgrupo de porfirias. El objetivo de este trabajo fue estudiar la relación entre la dimerización de la en...

Descripción completa

Detalles Bibliográficos
Autores: Graziano, Martín, Carcagno, Abel Luis, Romero, Delfina Mercedes, Rios de Molina, Maria del Carmen
Tipo de recurso: artículo
Estado:Versión publicada
Fecha de publicación:2023
País:Argentina
Institución:Consejo Nacional de Investigaciones Científicas y Técnicas
Repositorio:CONICET Digital (CONICET)
Idioma:español
OAI Identifier:oai:ri.conicet.gov.ar:11336/227729
Acceso en línea:http://hdl.handle.net/11336/227729
Access Level:acceso abierto
Palabra clave:UROPORFIRINOGENO DECARBOXILASA
EQUILIBRIO DE DIMERIZACION
UROPORFIRINOGENO
PENTAPORFIRINOGENO
PURIFICACION ENZIMATICA
MECANISMOS DE REACCION
PORFIRIA CUTANEA TARDA
MUTACIONES
https://purl.org/becyt/ford/1.6
https://purl.org/becyt/ford/1
Descripción
Sumario:La uroporfirinógeno descarboxilasa humana (UROD-h) es la quinta enzima del camino biosintético del hemo y su actividad deficiente, relacionada a mutaciones en su gen, se encuentra asociada a un subgrupo de porfirias. El objetivo de este trabajo fue estudiar la relación entre la dimerización de la enzima y su actividad enzimática y comprobar si la dimerización de UROD-h es imprescindible tanto para la primera etapa de la reacción (urogen→heptagen), como para la segunda etapa (heptagen→coprogen). Con ese objetivo, se expresó y purificó la UROD-h hasta homogeneidad, se analizó el comportamiento dímero-monómero bajo distintas condiciones que pudieran desplazar el equilibrio de dimerización y se evaluó la actividad enzimática en dichas condiciones. Los resultados obtenidos sugieren que la especie activa para la primera etapa de la reacción es el homodímero y que tanto el dímero como el monómero se comportan como especies activas para la segunda etapa de la reacción. Se propone que mutaciones clínicas como la Y311C, existentes en pacientes con porfiria cutánea tarda, podrían afectar la estabilidad del dímero y podrían ser el blanco para futuras terapias génicas.